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Discusión
En este estudio retrospectivo que evalúa los resultados a largo plazo en niños con XT intermitente, sorprendentemente, encontramos una baja tasa de curación con la cirugía, que fue algo similar a la tasa de curación en pacientes tratados de forma conservadora (30 vs 12% P=0,1, diferencia 18%, IC 95% -1 a 37%). Nuestros datos sugieren que la intervención quirúrgica en el XT intermitente está lejos de ser una panacea y que el tratamiento conservador, incluida la espera vigilante, puede a veces dar lugar a un resultado excelente.
En estudios anteriores de niños con XT intermitente se han notificado resultados quirúrgicos a largo plazo, evaluando únicamente la alineación motora. Sin embargo, la mayoría de los estudios anteriores informan de los resultados motores en términos de ángulo de desviación, en lugar de por la presencia/ausencia de tropia. Ekdawi et al18 definieron el éxito como <10 PD de desalineación y encontraron una tasa de éxito motor del 55% a una media de 10 años de seguimiento (rango 0-26 años). Richard y Parks19 definieron el éxito como una exodesviación de la distancia de 10 DP o menos e informaron de una tasa de éxito global del 57% al menos 2 años después de la cirugía. Maruo et al20 definieron el éxito como una desviación de 10 DP de la ortotropía y encontraron una tasa de éxito del 53% después de 4 años de seguimiento, y Dadeya y Kamlesh21 definieron el éxito como una desviación de 5 DP de la ortotropía y encontraron una tasa de éxito del 78% a los 3 años del postoperatorio. Más recientemente, Kim et al22 definieron el éxito como la alineación dentro de los 10 DP e informaron de una tasa de éxito del 62% a los 2 años del postoperatorio. Al reexaminar nuestros datos de 5 años sobre el ángulo de desalineación, con el éxito definido como la alineación dentro de 10 DP a distancia y de cerca, nuestra tasa de curación sería del 54% (18 de 33 pacientes), lo que es comparable con estos estudios anteriores. No obstante, en el presente estudio optamos por utilizar la ausencia de tropia como criterio de éxito motor, ya que es posible que se produzca una desviación manifiesta incluso en el contexto de una desviación de ángulo pequeño, y a la inversa, una desviación mayor puede estar de hecho muy bien controlada.
En otros estudios, se ha definido un resultado exitoso o de curación utilizando criterios más amplios que el ángulo de desviación puro. Pratt-Johnson et al23 utilizaron una definición rigurosa de curación, que incluía la ausencia de tropiezos manifiestos a cualquier distancia, una estereoacuidad de 40 segundos de arco, excelentes amplitudes de divergencia y convergencia, el reconocimiento de la diplopía y la ausencia de cierre ocular monocular. Aplicando estos criterios estrictos, Pratt-Johnson et al23 informaron de una tasa de curación del 41% al menos un año (hasta 8 años) después de la operación. Buck et al24 informaron de los resultados quirúrgicos en una media de 21 (rango de 6 a 46) meses después de la operación y descubrieron que el 35% logró un resultado excelente definido como 0-8 DP de exodesviación a distancia y estereoacuidad estable de cerca. A los 2 años,25 la proporción sin estrabismo detectable (puntuación de control de Newcastle de cero) fue del 30% en el grupo quirúrgico y del 10,5% en el grupo no quirúrgico (sólo observación, tratamiento no quirúrgico o tratamiento para la reducción de la agudeza visual), sorprendentemente similar a las tasas de curación comunicadas en nuestro presente estudio (30 frente al 12%).
Incluimos la evaluación de la estereoacuidad como indicador del estado sensorial, definiendo la monofijación como estereoacuidad subnormal para la edad. Para los pacientes tratados de forma conservadora, encontramos que la tasa de monofijación oscilaba entre el 13% (examen intermedio) y el 21% (seguimiento de 5 años), lo que es similar a la prevalencia de monofijación en niños no seleccionados que presentan XT intermitente informada en estudios anteriores.16, 17 Aunque hemos informado previamente del riesgo de clasificar erróneamente la monofijación debido a la variabilidad de la prueba de repetición,16 esperaríamos que cualquier clasificación errónea fuera similar entre los grupos no quirúrgicos y quirúrgicos. Encontramos que la tasa de monofijación fue significativamente mayor a los 5 años en los pacientes tratados quirúrgicamente que en los tratados de forma conservadora, lo que sugiere que la monofijación fue inducida por la intervención quirúrgica, o que los pacientes que se sometieron a la cirugía ya tenían o tenían un mayor riesgo de desarrollar monofijación. Autores anteriores han sugerido que la evidencia de monofijación en el postoperatorio es atribuible a que la monofijación estaba presente en el preoperatorio.17, 26 Sin embargo, parece que la monofijación puede ser inducida mediante una intervención quirúrgica, como se destaca en el estudio de Pratt-Johnson et al.23 Aunque se ha propuesto que una microtropía postoperatoria con monofijación es un buen resultado que se presta a la estabilidad motora a largo plazo,27 nuestros datos sugieren que pocos de estos pacientes, si es que alguno, tenían de hecho una buena alineación a largo plazo. El ahora incierto «beneficio» potencial de la monofijación estable a largo plazo con una microtropía debe sopesarse frente al potencial «daño» de inducir una estereoacuidad subnormal en pacientes en los que antes era normal.
Una explicación alternativa para el aumento de la tasa de monofijación es el deterioro a lo largo del tiempo en función de la historia natural de la afección, tal vez especialmente en aquellos con una enfermedad más grave o progresiva. Actualmente hay pocos datos sobre la historia natural de la XT intermitente, pero en un estudio anterior sobre el curso de la estereoacuidad en niños con XT intermitente no tratada, encontramos una tasa de deterioro muy baja durante un período de 2 años.28 Se dispondrá de más datos sobre la estereoacuidad en el contexto de la historia natural del XT intermitente, así como después de la cirugía, cuando se completen los ensayos clínicos aleatorios en curso que está llevando a cabo el Pediatric Eye Disease Investigator Group (identificadores de los ensayos clínicos: NCT01032330 y NCT01032603). También necesitamos mejores métodos para clasificar a los niños con XT intermitente como monofijación o bifijación, y el nuevo Escáner de Visión Pediátrica puede resultar útil en este esfuerzo.29, 30
Nuestro hallazgo de las bajas tasas de curación con el tratamiento quirúrgico y conservador del XT intermitente tiene importantes implicaciones para la práctica clínica y para la investigación futura. Parece claro que el tratamiento quirúrgico a menudo se queda corto cuando se pretende «curar» el XT intermitente, en consonancia con los estudios anteriores que informan de una alta tasa de recurrencia.18 Estos malos resultados indican una necesidad urgente de comprender mejor la fisiopatología del XT intermitente, y de desarrollar entonces tratamientos más eficaces. Es importante señalar que en el presente estudio, 4 de los 33 pacientes tratados de forma conservadora se clasificaron como curados a ∼7 años de seguimiento, lo que pone de manifiesto lo razonable de la supervisión activa o del tratamiento no quirúrgico, a menos que se produzca un claro deterioro.
Nuestro estudio no está exento de limitaciones. Debido a su carácter retrospectivo y a la corta edad de presentación, nos faltaron algunos datos, especialmente para la estereoacuidad en las edades más tempranas. Además, encontramos que los pacientes quirúrgicos mostraron en promedio un mayor ángulo de desviación y un peor control preoperatorio en comparación con los pacientes no quirúrgicos, lo que puede indicar una enfermedad más grave o más progresiva en los pacientes quirúrgicos, haciendo que los grupos sean menos comparables. Además, permitimos 3 años de seguimiento como límite inferior de la ventana de 5 años y es posible que la tasa de curación sea menor si nos limitamos a un mínimo de 5 años. A la inversa, no estudiamos si la tasa de curación habría sido mayor si se hubieran realizado múltiples cirugías.
En este estudio retrospectivo de los resultados a largo plazo con el tratamiento quirúrgico y no quirúrgico del XT intermitente infantil, sólo una pequeña proporción de pacientes de cada grupo cumplió nuestra definición de curación. La mayoría de los pacientes quirúrgicos y no quirúrgicos demostraron una desviación manifiesta constante o intermitente después de una media de 7 años de seguimiento, y algunos pacientes que fueron seguidos sin tratamiento cumplieron los criterios de curación. La curación a largo plazo parece difícil de conseguir, lo que pone de manifiesto la necesidad de seguir investigando la fisiopatología de la enfermedad y de aplicar tratamientos más eficaces. Mientras tanto, aunque la curación es esquiva, la cirugía para reducir la magnitud y/o la frecuencia de la exodesviación puede ser razonable para abordar las preocupaciones psicosociales y los síntomas en los niños mayores.