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Discussion
Dans cette étude rétrospective évaluant les résultats à long terme chez les enfants atteints d’une XT intermittente, de manière surprenante, nous avons trouvé un faible taux de guérison avec la chirurgie, qui était quelque peu similaire au taux de guérison chez les patients pris en charge de manière conservatrice (30 vs 12% P=0,1, différence 18%, IC 95% -1 à 37%). Nos données suggèrent que l’intervention chirurgicale dans le XT intermittent est loin d’être une panacée et que la gestion conservatrice, y compris l’attente vigilante, peut parfois aboutir à un excellent résultat.
Les résultats chirurgicaux à long terme ont été rapportés dans des études antérieures sur les enfants atteints de XT intermittent, en évaluant uniquement l’alignement moteur. Néanmoins, la plupart des études précédentes rapportent les résultats moteurs en termes d’angle de déviation, plutôt que par la présence/absence de tropia. Ekdawi et al18 ont défini le succès comme <10 PD de désalignement et ont trouvé un taux de succès moteur de 55% à une moyenne de 10 ans de suivi (intervalle 0-26 ans). Richard et Parks19 ont défini le succès comme une exodéviation de distance de 10 PD ou moins et ont rapporté un taux de succès global de 57 % au moins 2 ans après la chirurgie. Maruo et al20 ont défini le succès comme une orthotropie inférieure à 10 PD et ont trouvé un taux de succès de 53 % après 4 ans de suivi, et Dadeya et Kamlesh21 ont défini le succès comme une orthophorie inférieure à 5 PD et ont trouvé un taux de succès de 78 % à 3 ans après l’opération. Plus récemment, Kim et al22 ont défini le succès comme un alignement dans les 10 PD et ont rapporté un taux de succès de 62 % à 2 ans après l’opération. En réexaminant nos données à 5 ans sur l’angle de désalignement, avec un succès défini comme un alignement dans les 10 PD à distance et de près, notre taux de guérison serait de 54 % (18 des 33 patients), ce qui est comparable à ces études précédentes. Néanmoins, dans la présente étude, nous avons choisi d’utiliser l’absence de tropia comme critère de succès moteur, car il est possible qu’une déviation manifeste puisse se produire même dans le contexte d’une petite déviation angulaire, et inversement une déviation plus importante peut en fait être très bien contrôlée.
Dans d’autres études, un succès ou une guérison a été défini en utilisant des critères plus complets que le pur angle de déviation. Pratt-Johnson et al23 ont utilisé une définition rigoureuse de la guérison, incluant l’absence de tropie manifeste à n’importe quelle distance, une stéréoacuité de 40 secondes d’arc, d’excellentes amplitudes de divergence et de convergence, la reconnaissance de la diplopie et l’absence de fermeture monoculaire des yeux. En appliquant ces critères stricts, Pratt-Johnson et al23 ont rapporté un taux de guérison de 41 % au moins 1 an (jusqu’à 8 ans) après l’opération. Buck et al24 ont rapporté les résultats de l’intervention chirurgicale en moyenne 21 (intervalle 6-46) mois après l’opération et ont constaté que 35 % d’entre eux ont obtenu un excellent résultat défini comme 0-8 PD d’exodéviation à distance et une stéréoacuité stable à proximité. À 2 ans,25 la proportion sans strabisme détectable (score de contrôle de Newcastle de zéro) était de 30 % dans le groupe chirurgical et de 10,5 % dans le groupe non chirurgical (observation seulement, traitement non chirurgical ou traitement pour une acuité visuelle réduite), étonnamment similaire aux taux de guérison rapportés dans notre présente étude (30 vs 12 %).
Nous avons inclus l’évaluation de la stéréoacuité comme indicateur de l’état sensoriel, définissant la monofixation comme une stéréoacuité subnormale pour l’âge. Pour les patients pris en charge de manière conservatrice, nous avons constaté que le taux de monofixation variait de 13 % (examen intermédiaire) à 21 % (suivi à 5 ans), ce qui est similaire à la prévalence de la monofixation chez les enfants non sélectionnés présentant un XT intermittent rapportée dans des études antérieures.16, 17 Bien que nous ayons précédemment signalé le risque d’erreur de classification de la monofixation en raison de la variabilité test-retest,16 nous nous attendrions à ce que toute erreur de classification soit similaire entre les groupes non chirurgicaux et chirurgicaux. Nous avons constaté que le taux de monofixation était significativement plus élevé à 5 ans chez les patients pris en charge chirurgicalement que chez les patients pris en charge de manière conservatrice, ce qui suggère que la monofixation a été induite par l’intervention chirurgicale ou que les patients ayant subi une intervention chirurgicale présentaient déjà une monofixation ou un risque plus élevé de la développer. Des auteurs précédents ont suggéré que la preuve d’une monofixation postopératoire est attribuable à la présence d’une monofixation préopératoire.17, 26 Néanmoins, il semble que la monofixation puisse être induite par une intervention chirurgicale, comme le souligne l’étude de Pratt-Johnson et al.23 Bien qu’il ait été proposé qu’une microtropie postopératoire avec monofixation soit un bon résultat qui se prête à une stabilité motrice à long terme,27 nos données suggèrent que peu de ces patients, voire aucun, ont en fait un bon alignement à long terme. Le « bénéfice » potentiel désormais incertain d’une monofixation stable à long terme avec une microtropie doit être mis en balance avec le « préjudice » potentiel d’induire une stéréoacuité subnormale chez des patients où elle était auparavant normale.
Une explication alternative pour le taux accru de monofixation est la détérioration au fil du temps en fonction de l’histoire naturelle de la condition, peut-être en particulier chez ceux qui ont une maladie plus sévère ou progressive. Il existe actuellement peu de données sur l’histoire naturelle du XT intermittent, mais dans une étude précédente sur l’évolution de la stéréoacuité chez des enfants atteints de XT intermittent non traité, nous avons trouvé un très faible taux de détérioration sur une période de 2 ans.28 D’autres données sur la stéréoacuité dans le contexte de l’histoire naturelle du XT intermittent, ainsi qu’après une intervention chirurgicale, seront disponibles à la fin des essais cliniques randomisés actuellement menés par le Pediatric Eye Disease Investigator Group (identifiants des essais cliniques : NCT01032330 et NCT01032603). Nous avons également besoin de meilleures méthodes pour catégoriser les enfants atteints de XT intermittent comme ayant une monofixation ou une bifixation, et le nouveau scanner de vision pédiatrique pourrait s’avérer utile dans cette entreprise.29, 30
Notre constatation de faibles taux de guérison avec la gestion chirurgicale et conservatrice du XT intermittent a des implications importantes pour la pratique clinique et pour les recherches futures. Il semble clair que la prise en charge chirurgicale n’est souvent pas à la hauteur lorsqu’elle vise à » guérir » le XT intermittent, ce qui est cohérent avec les études précédentes qui ont rapporté un taux de récurrence élevé.18 Ces résultats médiocres indiquent un besoin urgent de mieux comprendre la physiopathologie du XT intermittent, puis de développer des traitements plus efficaces. Il est important de noter que dans la présente étude, 4 des 33 patients pris en charge de manière conservatrice ont été classés comme guéris à ∼7 ans de suivi, ce qui souligne le caractère raisonnable d’une surveillance active ou d’un traitement non chirurgical, sauf en cas de détérioration manifeste.
Notre étude n’est pas sans limites. En raison de sa nature rétrospective et du jeune âge de la présentation, nous avons eu quelques données manquantes, en particulier pour la stéréoacuité à des âges plus jeunes. De plus, nous avons constaté que les patients opérés présentaient en moyenne un angle de déviation plus important et un contrôle plus mauvais en préopératoire par rapport aux patients non opérés, ce qui peut indiquer une maladie plus sévère ou plus progressive chez les patients opérés, rendant les groupes moins comparables. De plus, nous avons autorisé un suivi de 3 ans comme limite inférieure de la fenêtre de 5 ans et il est possible que le taux de guérison soit plus faible si nous nous restreignons à un minimum de 5 ans. Inversement, nous n’avons pas étudié si le taux de guérison aurait été plus important si plusieurs interventions chirurgicales avaient été réalisées.
Dans cette étude rétrospective des résultats à long terme de la prise en charge chirurgicale et non chirurgicale du XT intermittent de l’enfant, seule une petite proportion de patients dans chaque groupe répondait à notre définition de la guérison. La majorité des patients chirurgicaux et non chirurgicaux ont démontré une déviation manifeste constante ou intermittente après un suivi moyen de 7 ans, et certains patients qui ont été suivis sans traitement ont répondu aux critères de guérison. La guérison à long terme semble difficile à obtenir, ce qui souligne la nécessité de poursuivre les recherches sur la physiopathologie de la maladie et de mettre au point des traitements plus efficaces. En attendant, si la guérison reste insaisissable, une intervention chirurgicale visant à réduire l’ampleur et/ou la fréquence de l’exodéviation peut être raisonnable pour répondre aux préoccupations psychosociales et aux symptômes des enfants plus âgés.