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考察

このレトロスペクティブな研究では、間欠性XTの子どもたちの長期的な転帰を評価していますが、驚くべきことに、手術による治癒率は低く、保守的な管理を受けている患者の治癒率と多少似ていることがわかりました（30対12％ P=0.1、差18％、95％CI -1～37％）。

間欠性XTの子どもを対象とした過去の研究では、長期的な手術成績は運動アライメントのみの評価で報告されています。 しかし、ほとんどの先行研究では、トロピアの有無ではなく、偏位角で運動成績を報告している。 Ekdawiら18は、<10PDのずれを成功と定義し、平均10年（範囲0～26年）の追跡調査で運動成功率は55%であった。 RichardとParks19は、成功とは距離の外反が10PD以下であることと定義し、術後2年以上経過した時点での全体の成功率は57％であると報告している。 また、Maruoら20は斜位から10PD以内を成功と定義し、4年後の成功率は53%であり、DadeyaとKamlesh21は斜位から5PD以内を成功と定義し、術後3年後の成功率は78%であった。 さらに最近では、Kimら22が10PD以内のアライメントを成功と定義し、術後2年目の成功率は62％と報告している。 当院の5年間のずれ角データを再検討した結果、遠方と近方で10PD以内のアライメントを成功と定義した場合、当院の治癒率は54％（33人中18人）となり、これらの先行研究と同等の結果となった。

他の研究では、純粋に偏位の角度だけではなく、より包括的な基準を用いて成功した結果や治癒が定義されています。 Pratt-Johnsonら23は、どの距離においても顕在化したトロピアがないこと、40秒の立体視、優れた発散および収束振幅、複視の認識、単眼閉眼がないことなど、厳格な治癒の定義を用いている。 この厳しい基準を適用したPratt-Johnsonら23は、術後少なくとも1年（最高8年）で41％の治癒率を報告している。 Buck ら24 は、術後平均 21 ヵ月（範囲 6 ～ 46 ヵ月）の手術成績を報告し、35% が遠方での外斜位が 0 ～ 8 PD、近方での立体視が安定していると定義される優れた成績を得たとしています。

我々は、感覚状態の指標として立体視の評価を含め、年齢的に立体視が正常でないものをmonofixationと定義しました。 これは、過去の研究で報告されている、間欠的なXTを呈する非選択的な小児における単失調の有病率と同様である。 このことは、手術によって単焦点が誘発されたか、あるいは、手術を受けた患者がすでに単焦点になっていたか、あるいは単焦点になるリスクが高かったことを示唆している。 しかし、Pratt-Johnsonらの研究でも強調されているように、外科的介入によって単失調が誘発されることがあるようです。

単焦点の割合が増えたことの別の説明は、疾患の自然史の機能としての時間の経過に伴う悪化であり、特に重度または進行性の疾患を持つ人に多いかもしれません。 現在、間欠性XTの自然史に関するデータはほとんどありませんが、未治療の間欠性XTを持つ子供の立体視の経過に関する以前の研究では、2年間の劣化率は非常に低いことがわかりました28。 間欠性XTの自然史と手術後の立体視に関するさらなるデータは、Pediatric Eye Disease Investigator Group（臨床試験識別子：NCT01032330およびNCT01032603）が現在実施している無作為化臨床試験の終了時に得られるでしょう。 29, 30

間欠性XTの外科的治療と保存的治療の両方で治癒率が低いという今回の結果は、臨床実践と将来の研究に重要な意味を持ちます。 18 このような悪い結果は、間欠性XTの病態生理をよりよく理解し、より効果的な治療法を開発することが急務であることを示しています。 今回の研究では、保存的治療を受けた33人の患者のうち4人が、約7年間の追跡調査で治癒と分類されたことは、明らかな悪化が見られない限り、積極的なモニタリングや非外科的治療の妥当性を強調する上で重要です。

本研究には限界があります。レトロスペクティブな研究であることと、発症時の年齢が低かったため、特に若年層の立体視に関するデータが不足していました。 さらに、手術を受けた患者は、非手術患者と比較して、平均して術前に大きな偏位角と悪いコントロールを示したことがわかった。これは、手術を受けた患者の方が、より重度の、あるいはより進行した疾患を示している可能性があり、両グループの比較が難しくなっている。 また、5年ウィンドウの下限として3年の追跡を認めたが、最低5年に制限した場合、治癒率が低くなる可能性もある。

小児期の間欠性心筋梗塞の外科的治療と非外科的治療の長期成績に関するこのレトロスペクティブな研究では、各群とも治癒の定義を満たす患者はごく一部でした。 外科的および非外科的治療を受けた患者の大部分は、平均7年間の追跡調査の後、一定または断続的な顕在的逸脱を示し、治療を受けずに経過観察した患者の中には治癒基準を満たした者もいた。 長期的な治癒は難しく、病態生理のさらなる研究と効果的な治療法の必要性が強調された。 一方で、治癒は難しいものの、外反母趾の大きさや頻度を減らすための手術は、年長児の心理社会的な懸念や症状を解決するためには妥当であると考えられます

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