Licht brengen in de sirenes van de nacht: laryngoscopie bij catathrenie tijdens de slaap

Aan de redactie:

Catathrenie is een zeldzame slaapstoornis die wordt gekenmerkt door kreunen en langdurige expiratie, beperkt tot de slaap, afgewisseld met normale ademhaling die in alle slaapfasen kan voorkomen. Na de eerste beschrijving in 1983 1, werd catathrenie onlangs opgenomen in de International Classification of Sleep Disorders 2. Hoewel de exacte pathogenese onbekend blijft, wordt catathrenie beschouwd als een parasomnie. Belangrijke differentiële diagnoses zijn kreunen tijdens epileptische aanvallen, centraal slaapapneu, slaapgerelateerd laryngospasme, expiratoir snurken en stridor.

De meeste patiënten klagen over sociaal leed in hun maatschap, en slechts een minderheid lijdt aan overmatige slaperigheid overdag (EDS). Behandeling met continu positieve luchtwegdruk (CPAP) blijkt bij sommige patiënten effectief te zijn.3

Er bestaan verschillende theorieën over het onderliggende mechanisme. Ortega-Albas et al. 4 veronderstelden dat het onderliggende mechanisme een disfunctie is van de post-inspiratoire neuronen die remmende verbindingen tussen de neuronen hebben. Deze hypothese verklaart slechts enkele van de klinische kenmerken van catathrenie, zoals het gebrek aan verhoging van de intrathoracale druk tijdens de uitademing, maar niet noodzakelijkerwijs het kreunen. Hoewel de meeste patiënten overdag normale laryngoscopische bevindingen vertonen, suggereren sommige auteurs een gedeeltelijke sluiting van de glottis als oorzaak van het kreunen, maar dit is nooit bewezen.

Wij voerden een laryngoscopie uit tijdens een diepe sedatie met propofol bij een 29-jarige vrouw zonder comorbiditeit die werd overgebracht voor de evaluatie van nachtelijk gekreun, EDS (Epworth Sleepiness Scale 17 van de 24 punten), en door inspanning veroorzaakte en occasionele nachtelijke dyspnoe, die 15 jaar eerder was begonnen. Een pulmonologisch onderzoek, inclusief bronchoscopie, toonde noch astma noch stenose van de bovenste luchtwegen of de luchtpijp.

Het otorinolaryngologisch onderzoek toonde een verminderde beweeglijkheid van de rechter stemband; er was een lichte mediale dislocatie van het rechter arytenoid, maar een cervicale computertomografie-scan toonde noch lysis noch dislocatie of misvorming van de arytenoïden. De fonatie was niet aangetast.

Een video polysomnogaphy toonde een apneu-hypopneu index van 5 events-h-1; de minimale zuurstofsaturatie was 94%. Snurken was niet detecteerbaar, maar tijdens belangrijke perioden in rapid eye movement (REM) en non-REM slaap, werden kreunen en verlengde expiratie waargenomen (fig. 1a-b); aan de diagnostische criteria voor catathrenie werd voldaan en alle belangrijke differentiële diagnoses werden uitgesloten.

Laryngoscopie onder diepe sedatie toonde de open glottis bij inspiratie, maar tijdens expiratie werd een subtotale sluiting van de glottis gezien, die het kreunen veroorzaakte dat typisch is voor catathrenie (fig. 1c en d). Tijdens het kreunen voeren de stembanden een expiratoire actieve adductie uit, gevolgd door een trilling; het mechanisme van het kreunen is dus vergelijkbaar met een normale fonatie.

Door de EDS startten we de behandeling met nasale CPAP bij een vaste druk van 8 cmH2O, wat leidde tot een significante vermindering van het nachtelijke gekreun en een verbeterd welbevinden overdag.

Dit is de eerste beschrijving van een laryngoscopie bij een slapende patiënt met catathrenie. De actieve adductie van de stembanden tijdens de uitademing ondersteunt sterk de hypothese van een fonatie die het kreunen veroorzaakt en dus van de parasomnische aard van catathrenie. Zolang er nog veel onbeantwoorde vragen zijn, met name over het onderliggende pathofysiologische mechanisme van de expiratoire actieve sluiting van de stembanden, is het redelijk om een CPAP-proef uit te voeren bij patiënten die mogelijk behandeld willen worden.

• ©2011 ERS