Bringing light to the sirens of night: laryngoscopy in catathrenia during sleep

Do Redakcji:

Katatatatrenia jest rzadkim zaburzeniem snu charakteryzującym się jękami i przedłużonym wydechem ograniczonym do snu na przemian z prawidłowym oddychaniem, które może występować we wszystkich fazach snu. Po pierwszym opisie w 1983 roku 1 katatrenia została niedawno wprowadzona do Międzynarodowej Klasyfikacji Zaburzeń Snu 2. Chociaż dokładna patogeneza pozostaje nieznana, katatrenię uważa się za parasomnię. Ważne rozpoznania różnicowe obejmują jęki podczas napadów padaczkowych, centralny bezdech senny, laryngospazm związany ze snem, chrapanie wydechowe i stridor.

Większość pacjentów skarży się na niepokój społeczny w relacjach partnerskich, a tylko mniejszość cierpi na nadmierną senność w ciągu dnia (EDS). Leczenie ciągłym dodatnim ciśnieniem w drogach oddechowych (CPAP) okazało się skuteczne u niektórych pacjentów.3.

Istnieje kilka postulowanych teorii na temat mechanizmu leżącego u podstaw tego zjawiska. Ortega-Albas i wsp.4 założyli, że u podłoża mechanizmu leży dysfunkcja neuronów postinspiracyjnych, które mają między sobą połączenia hamujące. Hipoteza ta wyjaśnia tylko niektóre cechy kliniczne katatrenii, takie jak brak wzrostu ciśnienia wewnątrz klatki piersiowej podczas wydechu, ale niekoniecznie jęki. Chociaż większość pacjentów wykazuje prawidłowe wyniki badania laryngoskopowego w ciągu dnia, niektórzy autorzy sugerują częściowe zamknięcie głośni jako przyczynę jęków, ale nigdy nie zostało to udowodnione.

Wykonaliśmy laryngoskopię podczas głębokiej sedacji z użyciem propofolu u 29-letniej kobiety bez współistniejących schorzeń, która została przeniesiona w celu oceny nocnych jęków, EDS (Epworth Sleepiness Scale 17 na 24 punkty) oraz duszności nocnej wywołanej wysiłkiem fizycznym i sporadycznej, która rozpoczęła się 15 lat wcześniej. Badanie pulmonologiczne, w tym bronchoskopia, nie wykazało astmy ani zwężenia górnych dróg oddechowych lub tchawicy.

Badanie otorynolaryngologiczne wykazało zmniejszoną ruchomość prawej struny głosowej; stwierdzono niewielkie przyśrodkowe przemieszczenie prawego arytenoidu, ale badanie tomografii komputerowej odcinka szyjnego nie wykazało ani uszkodzenia, ani przemieszczenia, ani wad rozwojowych arytenoidów. Fonacja nie była zaburzona.

Wideopolisomnogafia wykazała wskaźnik bezdechu-hipopnoe 5 zdarzeń-h-1; minimalne nasycenie tlenem wynosiło 94%. Chrapanie nie było uchwytne, ale w głównych okresach snu REM (rapid eye movement) i nie-REM (non-REM) obserwowano jęki i przedłużony wydech (ryc. 1a-b); kryteria diagnostyczne katatrenii były spełnione, a wszystkie główne rozpoznania różnicowe zostały wykluczone.

Laryngoskopia w głębokiej sedacji wykazała otwartą głośnię przy wdechu, ale podczas wydechu widoczne było subtotalne zamknięcie głośni, powodujące jęk charakterystyczny dla katatrenii (ryc. 1c i d). Podczas jęku struny głosowe wykonują wydechową aktywną addukcję, po której następuje wibracja; mechanizm jęku jest więc podobny do normalnej fonacji.

Z powodu EDS rozpoczęto leczenie za pomocą nosowego aparatu CPAP o stałym ciśnieniu 8 cmH2O, co doprowadziło do znacznej redukcji nocnych jęków i poprawy samopoczucia w ciągu dnia.

Jest to pierwszy opis laryngoskopii u śpiącego pacjenta z katatrenią. Aktywne przywiedzenie strun głosowych podczas wydechu silnie wspiera hipotezę o fonacji wywołującej jęki, a tym samym o parasomnicznym charakterze katatrenii. Dopóki wiele pytań pozostanie bez odpowiedzi, zwłaszcza dotyczących patofizjologicznego mechanizmu aktywnego zamykania strun głosowych podczas wydechu, dopóty próby zastosowania CPAP u pacjentów, którzy mogą chcieć leczenia, będą uzasadnione.

• ©2011 ERS