PMC

Przedstawienie przypadku

39-letni mężczyzna, znany z przewlekłego zesztywniającego zapalenia stawów kręgosłupa, zgłosił się do kliniki ortopedycznej z masywnym obrzękiem nad wyrostkiem łokciowym lewej kości łokciowej, o wymiarach 18×10 cm, który narastał stopniowo w ciągu ostatnich 10 lat. Nie występowała gorączka ani inne objawy konstytucjonalne. Przeszłość i wywiad rodzinny nie były istotne.

W badaniu fizykalnym skóra nad obrzękiem była napięta, błyszcząca z uwypukleniem żylnym i powierzchownym owrzodzeniem (Rycina (Rycina11).

Z owrzodzenia wypływała kredowobiała wydzielina. Pacjent miał pełny, wolny od bólu zakres ruchu w stawie łokciowym bez deficytu nerwowo-naczyniowego. Pacjent miał liczne małe obrzęki nad prawą małżowiną uszną, obiema rękami, kostką i obiema stopami. Badanie ogólnoustrojowe było bez zmian.

Badania hematologiczne wykazały podwyższony poziom kwasu moczowego w surowicy (11 mg/dl), wskaźnik sedymentacji erytrocytów 38 mm/godzinę przez pierwszą godzinę oraz poziom białka C-reaktywnego o wysokiej czułości 44,92 mg/l. Radiogramy lewego łokcia wykazały ogromny cień tkanek miękkich ze zwapnieniami (Rysunek (Rysunek22).

Radiogramy obustronnych rąk, stawu skokowego i stóp wykazały podobne cienie tkanek miękkich w paliczkach i okołostawowe przebite nadżerki (Rysunek (Rysunek33).

Wykonano cytologię aspiracyjną cienkoigłową bezpośrednią z obrzęku łokcia lewego, w której uzyskano materiał brunatnawy z domieszką krwi oraz z obrzęku palca wskazującego prawego, w której uzyskano materiał białawo-kredowy. W badaniu mikroskopowym wymazy z obu miejsc wykazały podobny materiał cytologiczny składający się z licznych, rozproszonych i agregatów nierozgałęziających się, igiełkowatych kryształów moczanu na puszystym do bezpostaciowego, brudnym tle. Uwidoczniono również nieliczne rozproszone histiocyty i sporadycznie limfocyty oraz krwinki czerwone.

Pacjentka początkowo została poddana restrykcjom dietetycznym, podawano jej dużo płynów oraz stosowano terapię farmakologiczną w postaci leków przeciwzapalnych i doustnego allopurinolu 100 mg trzy razy dziennie przez trzy miesiące. Po upływie trzech miesięcy stężenie kwasu moczowego w surowicy zmniejszyło się do 6,6 mg/dl, zniknęły tophi nad małżowiną uszną, zmniejszyły się obrzęki nad dłońmi i stopami, ale obrzęk i owrzodzenie nad tophi lewego łokcia nadal się powiększały.

Po uzyskaniu świadomej zgody pacjenta zaplanowano chirurgiczne wycięcie masywnej tophi lewego łokcia. Pacjentkę ułożono w pozycji bocznej prawej w znieczuleniu ogólnym i wykonano wycięcie en bloc obrzęku przez standardowe podejście tylne. Wyciętą masę ważącą około 1,5 kg przesłano do badania histopatologicznego, a ranę zamknięto po wycięciu zbędnych marginesów skóry (Rycina (Rycina44).

Wymaz z materiału wysiękowego z próbki potwierdził obecność tophi gouty z ujemnie dwufazowymi kryształami moczanu sodu w kształcie igieł (Rycina (Rycina55).

Badanie ogólne próbek tkanek miękkich ujawniło pokrytą skórą kulistą masę o wymiarach 16x16x8 cm z obszarem owrzodzenia. W trakcie sekcjonowania zaobserwowano gęsty, pastowaty, brązowawy materiał z białawymi, kredowymi osadami. W badaniu mikroskopowym stwierdzono skórę z hiperkeratozą, parakeratozą i owrzodzeniem pokrytym ostrym wysiękiem zapalnym, złogami krystalicznymi i fibryną oraz gęstym okołonaczyniowym naciekiem limfocytarnym w skórze właściwej. Rozległe odkładanie się kryształów (głównie kryształów w kształcie igieł, występujących w snopkach i pęczkach) i towarzyszące im zwapnienia w obrębie skóry właściwej i obszarów fibrokolagenowych były związane z reakcją wielojądrowych komórek olbrzymich i przewlekłymi komórkami zapalnymi. Cechy te były zgodne z artropatią moczanową (Rycina (Rycina66).

Pooperacyjnie rana goiła się bez zmian, a podczas ostatniej kontroli po dwóch latach pacjent miał pełny zakres ruchu bez deficytu nerwowo-naczyniowego (Rycina (Rycina77).