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Diskussion
In dieser retrospektiven Studie, die die Langzeitergebnisse bei Kindern mit intermittierender XT untersuchte, fanden wir überraschenderweise eine niedrige Heilungsrate bei einer Operation, die der Heilungsrate bei konservativ behandelten Patienten ähnlich war (30 vs 12% P=0,1, Differenz 18%, 95% CI -1 bis 37%). Unsere Daten deuten darauf hin, dass eine chirurgische Intervention bei intermittierender XT bei weitem kein Allheilmittel ist und dass ein konservatives Management, einschließlich „watchful waiting“, manchmal zu einem ausgezeichneten Ergebnis führen kann.
Langfristige chirurgische Ergebnisse wurden in früheren Studien über Kinder mit intermittierender XT berichtet, indem allein die motorische Ausrichtung bewertet wurde. Dennoch berichten die meisten früheren Studien über die motorischen Ergebnisse in Bezug auf den Abweichungswinkel und nicht über das Vorhandensein/Fehlen von Tropien. Ekdawi et al18 definierten Erfolg als <10 PD der Fehlstellung und fanden eine motorische Erfolgsrate von 55 % bei einer durchschnittlichen Nachbeobachtung von 10 Jahren (Bereich 0-26 Jahre). Richard und Parks19 definierten Erfolg als eine Distanzabweichung von 10 PD oder weniger und berichteten über eine Gesamterfolgsrate von 57 % mindestens 2 Jahre nach der Operation. Maruo et al20 definierten den Erfolg als eine Orthotropie innerhalb von 10 PD und fanden eine Erfolgsrate von 53% nach 4 Jahren Nachbeobachtung, und Dadeya und Kamlesh21 definierten den Erfolg als eine Orthophorie innerhalb von 5 PD und fanden eine Erfolgsrate von 78% nach 3 Jahren postoperativ. In jüngerer Zeit definierten Kim et al22 den Erfolg als Ausrichtung innerhalb von 10 PD und berichteten über eine Erfolgsrate von 62 % nach 2 Jahren postoperativ. Bei erneuter Betrachtung unserer 5-Jahres-Daten zur Winkelfehlstellung, bei der der Erfolg als Ausrichtung innerhalb von 10 PD in der Ferne und in der Nähe definiert wurde, würde unsere Heilungsrate 54 % (18 von 33 Patienten) betragen, was mit diesen früheren Studien vergleichbar ist. Dennoch haben wir uns in der vorliegenden Studie dafür entschieden, die Abwesenheit von Tropien als motorisches Erfolgskriterium zu verwenden, da es möglich ist, dass eine manifeste Abweichung auch bei einer kleinen Winkelabweichung auftreten kann und umgekehrt eine größere Abweichung tatsächlich sehr gut kontrolliert werden kann.
In anderen Studien wurde ein erfolgreiches Ergebnis oder eine Heilung anhand umfassenderer Kriterien als nur dem Winkel der Abweichung definiert. Pratt-Johnson et al23 verwendeten eine strenge Definition von Heilung, die keine manifesten Tropien in jeder Entfernung, eine Stereoakuität von 40 Bogensekunden, exzellente Divergenz- und Konvergenzamplituden, das Erkennen einer Diplopie und das Fehlen eines monokularen Augenschlusses einschloss. Unter Anwendung dieser strengen Kriterien berichteten Pratt-Johnson et al23 über eine Heilungsrate von 41% mindestens 1 Jahr (bis zu 8 Jahren) postoperativ. Buck et al24 berichteten über chirurgische Ergebnisse im Durchschnitt 21 (Bereich 6-46) Monate postoperativ und stellten fest, dass 35% ein exzellentes Ergebnis erreichten, definiert als 0-8 PD der Exodeviation in der Ferne und stabile Stereoakuität in der Nähe. Nach 2 Jahren25 betrug der Anteil ohne nachweisbares Schielen (Newcastle Control Score von Null) 30 % in der chirurgischen Gruppe und 10,5 % in der nicht-chirurgischen Gruppe (nur Beobachtung, nicht-chirurgische Behandlung oder Behandlung bei verminderter Sehschärfe), was den berichteten Heilungsraten in unserer vorliegenden Studie auffallend ähnlich ist (30 vs. 12 %).
Wir schlossen die Beurteilung der Stereoakuität als Indikator für den sensorischen Status ein und definierten Monofixation als subnormale Stereoakuität für das Alter. Bei den konservativ behandelten Patienten fanden wir eine Monofixierungsrate zwischen 13 % (Zwischenuntersuchung) und 21 % (5-Jahres-Follow-up), was der in früheren Studien berichteten Prävalenz von Monofixierung bei unselektierten Kindern mit intermittierender XT entspricht.16, 17 Obwohl wir zuvor über das Risiko einer Fehlklassifizierung von Monofixierung aufgrund von Test-Retest-Variabilität berichtet haben,16 würden wir erwarten, dass eine Fehlklassifizierung zwischen den nicht-chirurgischen und chirurgischen Gruppen ähnlich ist. Wir fanden heraus, dass die Rate der Monofixierung beim 5-Jahres-Ergebnis bei chirurgisch behandelten Patienten signifikant höher war als bei konservativ behandelten Patienten, was darauf hindeutet, dass entweder die Monofixierung durch den chirurgischen Eingriff induziert wurde oder dass Patienten, die sich einer Operation unterzogen, bereits eine Monofixierung hatten oder ein höheres Risiko für die Entwicklung einer Monofixierung hatten. Frühere Autoren haben vorgeschlagen, dass der Nachweis einer postoperativen Monofixation darauf zurückzuführen ist, dass präoperativ eine Monofixation vorlag.17, 26 Es scheint jedoch, dass eine Monofixation durch einen chirurgischen Eingriff induziert werden kann, wie in der Studie von Pratt-Johnson et al. hervorgehoben wurde.23 Obwohl vorgeschlagen wurde, dass eine postoperative Mikrotropie mit Monofixation ein gutes Ergebnis ist, das sich für eine langfristige motorische Stabilität anbietet,27 deuten unsere Daten darauf hin, dass nur wenige dieser Patienten, wenn überhaupt, eine gute langfristige Ausrichtung hatten. Der nun ungewisse potenzielle „Nutzen“ einer langfristig stabilen Monofixation mit einer Mikrotropie sollte gegen den potenziellen „Schaden“ abgewogen werden, der durch die Induktion einer subnormalen Stereoakuität bei Patienten entsteht, bei denen diese zuvor normal war.
Eine alternative Erklärung für die erhöhte Rate an Monofixationen ist die Verschlechterung im Laufe der Zeit als Funktion des natürlichen Krankheitsverlaufs, vielleicht insbesondere bei Patienten mit schwerer oder fortschreitender Erkrankung. Es gibt derzeit nur wenige Daten über den natürlichen Verlauf der intermittierenden XT, aber in einer früheren Studie über den Verlauf der Stereoakuität bei Kindern mit unbehandelter intermittierender XT fanden wir eine sehr geringe Verschlechterungsrate über einen Zeitraum von 2 Jahren.28 Weitere Daten zur Stereoakuität im Zusammenhang mit dem natürlichen Verlauf der intermittierenden XT sowie nach einer Operation werden nach Abschluss der laufenden randomisierten klinischen Studien verfügbar sein, die derzeit von der Pediatric Eye Disease Investigator Group durchgeführt werden (klinische Studienkennungen: NCT01032330 und NCT01032603). Wir brauchen auch bessere Methoden, um Kinder mit intermittierender XT als monofixiert oder bifixiert zu kategorisieren, und der neue Pediatric Vision Scanner könnte sich dabei als nützlich erweisen.29, 30
Unsere Erkenntnis, dass die Heilungsraten sowohl bei der chirurgischen als auch bei der konservativen Behandlung der intermittierenden XT niedrig sind, hat wichtige Implikationen für die klinische Praxis und für die zukünftige Forschung. Es scheint klar zu sein, dass die chirurgische Behandlung oft zu kurz greift, wenn es darum geht, die intermittierende XT zu „heilen“, was mit früheren Studien übereinstimmt, die über eine hohe Rezidivrate berichten.18 Solche schlechten Ergebnisse weisen auf die dringende Notwendigkeit hin, die Pathophysiologie der intermittierenden XT besser zu verstehen und dann effektivere Behandlungen zu entwickeln. Es ist wichtig anzumerken, dass in der vorliegenden Studie 4 von 33 konservativ behandelten Patienten nach ∼7 Jahren Nachbeobachtung als geheilt eingestuft wurden, was die Sinnhaftigkeit einer aktiven Überwachung oder nicht-chirurgischen Behandlung unterstreicht, sofern keine deutliche Verschlechterung eintritt.
Unsere Studie ist nicht ohne Einschränkungen. Aufgrund des retrospektiven Charakters und des jungen Alters bei der Präsentation fehlten uns einige Daten, insbesondere für die Stereoakuität in jüngeren Jahren. Außerdem stellten wir fest, dass die chirurgischen Patienten im Durchschnitt einen größeren Abweichungswinkel und eine schlechtere Kontrolle präoperativ im Vergleich zu den nicht-chirurgischen Patienten aufwiesen, was auf eine schwerere oder fortschreitendere Erkrankung bei den chirurgischen Patienten hinweisen kann und die Gruppen weniger vergleichbar macht. Außerdem haben wir 3 Jahre Nachbeobachtung als untere Grenze des 5-Jahres-Fensters zugelassen, und es ist möglich, dass die Heilungsrate niedriger wäre, wenn wir uns auf ein Minimum von 5 Jahren beschränken würden. Umgekehrt haben wir nicht untersucht, ob die Heilungsrate größer gewesen wäre, wenn mehrere Operationen durchgeführt worden wären.
In dieser retrospektiven Studie zu den Langzeitergebnissen mit chirurgischer und nicht-chirurgischer Behandlung der intermittierenden XT im Kindesalter erfüllte nur ein kleiner Anteil der Patienten in jeder Gruppe unsere Definition von Heilung. Die Mehrheit der chirurgischen und nicht-chirurgischen Patienten wies nach einer durchschnittlichen Nachbeobachtungszeit von 7 Jahren eine konstante oder intermittierende manifeste Abweichung auf, und einige Patienten, die ohne Behandlung nachbeobachtet wurden, erfüllten die Heilungskriterien. Eine langfristige Heilung scheint schwer zu erreichen zu sein, was die Notwendigkeit weiterer Forschung zur Pathophysiologie der Erkrankung und effektiverer Behandlungen unterstreicht. In der Zwischenzeit, während Heilung schwer zu erreichen ist, kann eine Operation zur Verringerung des Ausmaßes und/oder der Häufigkeit der Exodeviation sinnvoll sein, um psychosoziale Bedenken und Symptome bei älteren Kindern anzugehen.